Spontánní ruptura uterinní arterie v souvislosti s těhotenstvím

Souhrn

Cíl studie:
Prezentovat dva případy spontánní ruptury uterinní arterie v souvislosti s těhotenstvím, provázené život ohrožujícím krvácením. V první kazuistice se jedná o 33letou primigravidu nuliparu ve 20. týdnu těhotenství. Ve druhém případu jde o primiparu po předčasném spontánním porodu ve 36. týdnu těhotenství.

Typ studie:
Kazuistika.

Název a sídlo pracoviště:
Porodnicko-gynekologická klinika, Pardubická nemocnice, Nemocnice Pardubického kraje, a.s.

Metodika:
Vlastní pozorování.

Závěr:
Spontánní ruptura děložní tepny v souvislosti s těhotenstvím je vzácná komplikace, která může mít fatální následky pro matku i plod. Klinické příznaky jsou často nespecifické, diagnostika je obtížná a ke stanovení diagnózy často dochází až peroperačně. Tuto vzácnou komplikaci je nutné zahrnout do diferenciální diagnostiky u těhotných žen s bolestmi břicha a hemoperitoneem nejasné etiologie a u žen v postpartálním období s nejasným zdrojem krvácení.

Klíčová slova:
spontánní ruptura uterinní arterie, těhotenství, hemoperitoneum, hemoragický šok, endometrióza, život ohrožující krvácení, porod

ÚVOD

Spontánní ruptura uterinní arterie v souvislosti s těhotenstvím a následným vznikem hemoperitonea je velmi vzácná komplikace, která se vyskytuje s četností 1:100 000 porodů [4]. Tato komplikace je spojena s vysokou mírou mateřské úmrtnosti, dostupná literatura uvádí 30–40 % [2]. K ruptuře může dojít antepartálně (61 %), intrapartálně (18 %) a postpartálně (21 %) [4]. Klinické příznaky jsou obvykle nespecifické a nejasné. Stanovení správné diagnózy je obtížné. Spontánní ruptura uterinní arterie v souvislosti s těhotenstvím se může vyskytnout u žen s jinak nekomplikovaným těhotenstvím, bez ohledu na paritu, věk, délku těhotenství, přidružená onemocnění nebo případné trauma. Budeme diskutovat o možné etiologii ruptury uterinní arterie v souvislosti s těhotenstvím, klinických příznacích, možnostech diagnostiky a léčby.

VLASTNÍ POZOROVÁNÍ

Kazuistika 1

Třiatřicetiletá primigravida nulipara byla přivezena v podvečer rychlou záchrannou službou na ambulanci porodnicko-gynekologické kliniky pro bolesti v podbřišku ve 20. týdnu gravidity. Předchozí den byla ošetřena v jiné nemocnici pro stejné obtíže, kde byl nález uzavřen jako pobolívání v podbřišku, bez známek hrozícího abortu. Pacientce bylo doporučeno užívat tablety magnezia či paracetamolu. Doporučené léky neužívala. Subjektivně pacientka udávala slabost a pocit na omdlení doma ve vaně, poté zvracela, průjem neměla, pohyby plodu cítila normálně, vaginálně nekrvácela. Na cílený dotaz nevylučuje dietní chybu, v posledních 48 hodinách jedla houby. Tekutiny pila dostatečně. Anamnéza bez pozoruhodností, bez trvalé medikace. V minulosti podstoupila pouze jednu diagnostickou laparoskopii a v dětství apendektomii. Uvádí, že podle sdělení registrujícího gynekologa měla na počátku gravidity malou ovariální cystu.

Pacientka byla vyšetřena vaginálně a ultrazvukem. Ultrazvuková cervikometrie: hrdlo kompetentní 37,5 mm, bez funelingu, malá pánev bez volné tekutiny. Ultrazvuk transabdominálně: v děloze živý plod v labilní poloze, placenta na zadní stěně mimo dolní děložní segment, bez známek odlučování, normální množství plodové vody, normální pohybová aktivita plodu. Gynekologický nález bez odchylek, odpovídající 20. týdnu gravidity. Pacientka dostala infuzi s magneziem. Během aplikace infuze se objevil průjem, proto byla pacientka hospitalizována na oddělení pro rizikové těhotenství pro suspektní akutní gastroenteritidu při dietní chybě. Bylo odebráno základní laboratorní vyšetření. Krevní obraz ukazoval leukocytózu (23,4 × 10⁹/l) a anémii (hemoglobin 95 g/l, hematokrit 0,29), biochemické vyšetření krve v normě. Doplněn ultrazvuk břicha na radiodiagnostickém oddělení s fyziologickým nálezem na vyšetřovaných orgánech, pouze volná tekutina v peritoneální dutině, zejména kolem jater a sleziny, okolo jater lem šíře 10 mm. Volnou tekutinu popsanou na ultrazvukovém vyšetření břicha jsme přičítali výpotku při suspektní gastroenteritidě. Nasazujeme infuzní terapii a plánujeme kontrolní laboratorní vyšetření následující den ráno.

Osm hodin po příjmu pacientky na oddělení dochází k akutnímu zhoršení celkového stavu. Subjektivně pacientka udává silné bolesti pod pravým žeberním obloukem bez trávicích obtíží. Objektivně dominují známky peritoneálního dráždění, břicho je výrazně palpačně bolestivé a neprohmatné v celém rozsahu. Ihned bylo provedeno ultrazvukové vyšetření u lůžka pacientky. Při transabdominálním vyšetření je v děloze vitální plod, placenta bez známek odlučování. V dutině břišní velké množství volné tekutiny a koa­gul, především pod levým žeberním obloukem. Transvaginálně uzavřené děložní hrdlo, cervikometrie bez progrese, v Douglasově prostoru velké množství volné tekutiny včetně koagul. Vzhledem k výraznému hemoperitoneu indikujeme laparotomii z vitální indikace, exploraci dutiny břišní a výkon podle nálezu.

Provedena byla dolní střední laparotomie, nacházíme dělohu zvětšenou graviditou, odsáto bylo 1500 ml krve a koagul. Adnexa vpravo normální, bez zdroje krvácení. Levá tuba normální, levé ovarium obvyklé velikosti, pouze je patrný drobný endometriom velikosti 20 mm, který je prasklý, vytéká čokoládový obsah a z okrajů endometriomu slabé krvácení, které ošetřujeme opichy. Další zdroj krvácení v oblasti adnex nebyl. Začínáme extrahovat zbytek koagul z Douglasova prostoru a při levé hraně děložní nacházíme zdroj silného arteriálního krvácení. Vzhledem k velikosti dělohy a obtížnému přístupu k hraně rozšiřujeme laparotomii. Vizualizujeme levou děložní hranu, kde je patrné silné arteriální krvácení z uterinní arterie. Na krvácející místo byly naloženy dva křížové stehy, poté krvácení ustalo. Jiný zdroj krvácení nebyl v břišní dutině nalezen. Během operace byly podávány krevní deriváty, hemostatika a byla nutná přechodná podpora krevního oběhu noradrenalinem.

Bezprostředně po operaci byl proveden kontrolní ultrazvuk: v děloze vitální plod se srdeční akcí 120 tepů za minutu, placenta na zadní stěně, bez známek odlučování, normální množství plodové vody. Kontrolní krevní obraz na konci operace: hemoglobin 66 g/l, hematokrit 0,19. Celková krevní ztráta včetně hemoperitonea 3000 ml. Operace byla provedena maximálně konzervativně ve snaze o zachování dělohy i gravidity. V pooperačním období bylo nadále pokračováno v hrazení krevní ztráty krevními deriváty, celkem bylo podáno sedm TU (transfusion units) erymasy, čtyři TU čerstvě mražené plazmy, podávána hemostatika, empiricky nasazena antibiotika a profylakticky nízkomolekulární heparin. Během hospitalizace byl proveden ultrazvukový screening ve druhém trimestru se závěrem: bez zjištěných morfologických abnormalit plodu. Pacientka byla propuštěna devátý pooperační den v celkovém dobrém stavu. Těhotenství pokračovalo nadále bez komplikací.

Kazuistika 2

Třicetiletá sekundigravida nulipara byla přeložena na porodnicko-gynekologickou kliniku ze spádové nemocnice pro předčasný odtok plodové vody a počínající děložní aktivitu ve 36. týdnu těhotenství. Těhotenství doposud probíhalo bez komplikací. Anamnéza bez pozoruhodností, léky trvale neužívala, v minulosti podstoupila umělé přerušení těhotenství. Porod proběhl bez komplikací, porodila zdravého chlapce o hmotnosti 2700 g, skóre podle Apgarové 10–10–10, pH z arteria umbilicalis 7,279. Celý porod trval čtyři hodiny a 30 minut, z toho druhá doba porodní trvala osm minut. Během druhé doby porodní nebyla prováděna fixace děložního fundu ošetřujícím personálem. Za porodu byla provedena preventivní mediolaterální epiziotomie vpravo.

Při ošetřování porodního poranění byl zjištěn hematom vysoko v pravé poševní klenbě pod intaktní sliznicí, mimo lokalizaci epiziotomie, děložní hrdlo bez poranění, děloha retrahovaná a podle ultrazvukového vyšetření bez známek reziduí. V celkové anestezii byla provedena evakuace hematomu, drenáž a lokálně aplikována hemostatika. Krevní ztráta během výkonu byla 400 ml. Krevní obraz po provedené operaci svědčil pro anémii (hemoglobin 76 g/l, hematokrit 0,22) a trombocytopenii (99 × 10⁹/l) při krevní ztrátě, proto byly podány krevní deriváty. Dvě hodiny po výkonu byl proveden kontrolní ultrazvuk malé pánve u lůžka pacientky, malá pánev bez přítomnosti volné tekutiny a hematomu v okolí dělohy.

Za tři a půl hodiny po operaci si pacientka stěžovala na silné bolesti v podbřišku a tlak na konečník, krvácela i přes zavedenou poševní tamponádu, odhadem 1000 ml. Pacientka v počínajícím hemoragickém šoku byla ihned přeložena na operační sál k revizi porodního poranění. Provedena byla dolní střední laparotomie, v dutině břišní bylo malé množství krve z perforovaného peritonea v Douglasově prostoru, děloha retrahovaná, pravý ureter mírně dilatován (nejspíše z gravidity), levý ureter štíhlý, oba s normální peristaltikou, retroperitoneum bez hematomu. Byl proveden podvaz arteria iliaca interna bilaterálně, ale pacientka nadále vaginálně krvácela. Převedena byla do gynekologické polohy, z pochvy vybavena četná koagula, rozpuštěna sutura pochvy po předchozí revizi a odstraněna koagula. Byla patrná rozsáhlá kavita v pravém parakolpiu a v její spodině zdroj silného tepenného krvácení. Vaginální přístup byl vzhledem k lokalizaci krvácení prakticky nemožný, proto byl znovu zvolen abdominální přístup. Zdroj krvácení odpovídal lokalizaci uterinní arterie vpravo, která byla spolu s vénou podvázána, poté krvácení ustalo. Během operace nastala hypotonie děložní, dobře reagující na podání uterotonik.

Peroperačně byla hrazena krevní ztráta krevními deriváty a aplikována hemostatika. Celkem bylo podáno deset TU erymasy, devět TU čerstvě mražené plazmy a tři trombonáplavy. Krevní ztráta zahrnující porod a obě operační revize byla 3000 ml. Po operaci byla pacientka přeložena na chirurgickou jednotku intenzivní péče k pokračování v umělé plicní ventilaci. Vzhledem ke stabilizovanému stavu byla následující den extubována a třetí pooperační den přeložena na oddělení šestinedělí k pokračování v nastavené terapii. Pacientka byla propuštěna do domácí péče devátý pooperační den v celkovém dobrém stavu.

DISKUSE

Spontánní ruptura uterinní arterie v souvislosti s těhotenstvím je extrémně vzácná komplikace, v dostupné literatuře je popsáno přibližně 100 případů [21]. Podle Ziereisena a kol. může dojít k ruptuře arteria uterina od desátého týdne těhotenství až do období tří týdnů po porodu [21]. Podle Ginsburga a kol. k ruptuře utero-ovariálních cév dochází v 80 % antepartálně a v 20 % postpartálně, v převážné většině případů ve třetím trimestru těhotenství [6]. Ruptura děložní tepny se může vyskytnout v normálním, jinak nekomplikovaném těhotenství, tak jako je tomu i v našich kazuistikách. Klinické příznaky jsou často nevýrazné a nespecifické, mateřská mortalita je vysoká, 30–40 % [2]. Nirmala a kol. uvádějí až 49% mateřskou mortalitu [14]. Perinatální úmrtnost související s rupturou utero-ovariálních cév je více než 30 % [10].

Etiologie spontánní ruptury děložní tepny v souvislosti s těhotenstvím není zcela známá. V těhotenství dochází k nárůstu objemu cirkulující krve, k zvýšení minutového srdečního objemu o 40 %, zvýšení srdeční frekvence o 10–15 %. Dochází k periferní vazodilataci a periferní cévní rezistence klesá až o 50 % [8]. Průtok krve dělohou je mnohonásobně zvýšen, tudíž dochází k zvětšení průměru uterinních cév. Podíl na vzniku v těhotenství mohou mít změny hemodynamiky, dále se diskutuje o anatomických či hormonálních vlivech [6]. V úvahu přichází tvorba aneuryzmat, pseudoaneuryzmat, vrozené malformace, zánětlivě nebo estrogeny indukované intimální změny cévní stěny, lokální arteriální eroze při endometrióze nebo iatrogenní poranění [9]. V literatuře se uvádí několik rizikových faktorů ruptury, jsou to děložní kontrakce, expulzní tlačení při porodu, kašel, defekace či nošení těžkých předmětů. Ve většině případů je však patrné, že ruptura probíhá bez spouštěcího faktoru [3]. Komprese iliakálních cév, aorty a dolní duté žíly těhotnou dělohou je odpovědná za zvýšení krevního tlaku před místem komprese, a tak může dojít ke strukturálním změnám v cévní stěně, a tím k tvorbě aneuryzmat, která by mohla vést k ruptuře [18].

V literatuře je popsaná kazuistika netěhotné ženy s endometriózou a lokální erozí děložní tepny, což vedlo ke vzniku hemoperitonea [11]. Ačkoli pacientka nebyla těhotná, tento případ zdůrazňuje endometriózu jako možnou příčinu ruptury děložní tepny. Dále je publikovaná kazuistika třicetileté sekundigravidy nulipary ve 20. týdnu těhotenství s anamnézou endometriózy a spontánně vzniklým hemoperitoneem v důsledku ruptury děložní tepny [9]. V námi uvedené první kazuistice je taktéž popsaná endometrióza jako peroperační nález. Proto by mohla být endometrióza i v naší kazuistice považována za možnou etiologii.

Klinické příznaky spontánní ruptury uterinní arterie jsou často zpočátku nevýrazné a nespecifické. Rozvoj hemoperitonea vede postupně k bolestem břicha, hemodynamické nestabilitě a rozvoji hemoragického šoku. Lokalizace a charakter bolestí břicha mohou být různé, což může vyvolat podezření na jinou etiologii obtíží, a tím zpomalit celý diagnostický proces. Rozvoj hemoragického šoku u těhotných žen může mít za následek hypoxii a následné nitroděložní úmrtí plodu. U žen po porodu se může objevit hemoperitoneum nejasné etiologie, paravaginální hematom s krvácením do retroperitonea, bolesti břicha mohou být zastřeny v případě použití porodní analgezie, především epidurální analgezie. V krevním obraze dochází k poklesu hemoglobinu a hematokritu, může se rozvíjet porucha hemokoagulace.

Diferenciální diagnostika hemoperitonea v souvislosti s těhotenstvím zahrnuje obecně známé příčiny, jako je ruptura mimoděložního těhotenství, ruptura ovariální cysty či endometriomu v graviditě. U těhotných se může jednat o rupturu dělohy a následnou abrupci placenty případně prasknutí aneuryzmatu viscerální arterie (např. atreria lienalis, aretria mesenterica superior, inferior) [12]. Hemoperitoneum se může vyskytnout také u pacientek HELLP syndromem na podkladě ruptury jater [15] nebo jako následek placenta percreta [16]. Vzácně může dojít ke krvácení z jater na podkladě tumorů (fokální nodulární hyperplazie, hepatocelulární adenom či karcinom, metastázy jiných orgánů) [20], možné jsou i traumatické příčiny s poraněním nitrobřišních orgánů. Po porodu bychom mohli na hemoperitoneum pomýšlet vlivem silné Kristelerovy exprese ve druhé době porodní s poraněním jater nebo sleziny.

Vaginální extrakční operace jako příčina ruptury uterinní arterie není v literatuře uváděna. Nagayama a kol. diskutují, zda porod ukončený vakuumextrakcí může způsobit vznik pseudoaneu­ryzmatu arteria pudenda interna s následnou rupturou a poporodním krvácením [13]. Uvádějí soubor deseti žen po porodu s diagnostikovaným pseudoaneuryzmatem arterie v oblasti malé pánve, z nichž pouze tři měly porod vaginální extrakční operací [13]. Lokalizace pseudoaneuryzmat byla na arteria obturatoria l. sin., arteria uterina l. dx., arteria pudenda interna l. sin. [13]. Docházejí k závěru, že vznik pseudoaneuryzmatu a jeho ruptura je vzácnou příčinou poporodního krvácení a při poporodním krvácení nejasné příčiny by mělo být zahrnuto do diferenciální diagnostiky [13].

V diagnostice se uplatňuje souběžně základní klinické a laboratorní vyšetření. V závislosti na velikosti krevní ztráty můžeme pozorovat změny v krevním obraze. Součástí laboratorních vyšetření by mělo být vyšetření hemokoagulace, protože s velkými krevními ztrátami souvisí změny v koagulaci, vedoucí často k ireverzibilnímu stavu diseminované intravaskulární koagulopatie. K základním neinvazivním vyšetřením patří sonografické vyšetření břišní dutiny a pánve. Jedná se o nejbezpečnější zobrazovací metodu bez nežádoucích účinků pro matku a plod. Je zde typická přítomnost volné tekutiny v břišní dutině a malé pánvi. Rovněž je možné hodnotit dynamiku změn, a tudíž vyšetření podle změn klinického stavu opakovat.

Mezi další vyšetřovací metody patří CT (computed tomography) vyšetření, které má výhodu obrazové dokumentace a může operatérovi přinášet lepší prostorovou orientaci. Je indikováno, když je ultrazvukový nález nejasný nebo není zcela jasný klinický obraz. Při vyšetření se využívá podání kontrastní látky. Ačkoli bylo zdokumentováno potenciální riziko ionizujícího záření pro plod, v těchto indikacích přínos převažuje nad riziky. CT nález zahrnuje hemoperitoneum a extravazaci kontrastní látky v blízkosti dělohy nebo adnex. Využití magnetické rezonance zabraňuje expozici ionizujícímu záření, ovšem vyžaduje intravenózní podání gadolinia pro zobrazení vaskulární patologie. Gadolinium je řazeno do FDA skupiny C [17]. Intravenózní aplikace kontrastních látek není obecně v těhotenství doporučována, i když podle metodického pokynu Evropské radiologické společnosti je použití gadolinia v graviditě pravděpodobně bezpečné [5]. V této indikaci je nutné opět zvážit přínos a riziko vyšetření.

Léčba spočívá v neodkladné chirurgické intervenci a provedení ligace krvácející arterie. Součástí operace u těhotných žen, v závislosti na délce těhotenství, může být provedení akutního císařského řezu z důvodu hrozící hypovolemie a hypoxie plodu. Po vybavení plodu se navíc zlepší přehlednost dutiny břišní a malé pánve, a tím se usnadní identifikace zdroje krvácení. Někteří autoři uvádějí případy, kdy je plod ponechán v děložní dutině. Týká se to především plodů pod hranicí viability a plodů, které by vzhledem ke gestačnímu týdnu měly nízkou pravděpodobnost přežití [10].

Jako méně invazivní metodu v porovnání s laparotomií můžeme zmínit ošetření zdroje krvácení laparoskopickým přístupem, a to elektrokoagulací, ligací nebo použitím klipů. K limitům provedení laparoskopie patří zkušenosti operatéra, schopnost odsát a zrevidovat všechny prostory a orgány v dutině břišní, to vše je ztíženo přítomností graviditou zvětšené dělohy v malé pánvi a dutině břišní. Záleží také na rozsahu krvácení do dutiny břišní a hemodynamické stabilitě pacientky.

Další možností je intervenční radiologie a selektivní embolizace krvácející uterinní arterie. Ačkoli embolizace může být považována za méně invazivní alternativu chirurgického přístupu, nejsou dostupné žádné studie, které by dokládaly preferenci jedné z metod. Vzhledem k tomu, že se jedná často o hemodynamicky nestabilní pacientky a intervenční radiologie není dostupná na každém pracovišti, je chirurgická intervence mnohdy jedinou možností zástavy krvácení. Studie srovnávající otevřenou operaci a endovaskulární techniky jsou zaměřeny hlavně na hrudní a břišní aortální intervence. Z těchto studií je zřejmé, že endovaskulární techniky mají kratší operační čas, menší délku pobytu pacienta v nemocnici a menší krevní ztrátu, ovšem bez významného rozdílu v úmrtnosti [1, 7, 19].

Nedílnou součástí léčby je udržování hemodynamické stability pacientky. V literatuře je popsaná kazuistika mateřského úmrtí po porodu jako následek ruptury uterinní arterie, kde byla provedena laparotomie a indikována hysterektomie během 20 minut. V dutině břišní bylo 3,5 litru krve, zdrojem krvácení byla ruptura pravé uterinní arterie. Vzhledem k velikosti krevní ztráty došlo k rozvoji diseminované intravaskulární koagulopatie, multiorgánovému selhání a úmrtí [10]. Tato kazuistika prezentuje, že i v případě rychlé diagnostiky a intervence může mít tato komplikace fatální důsledky.

ZÁVĚR

Spontánní ruptura uterinní arterie v souvislosti s těhotenstvím je vzácná komplikace s vysokou mírou úmrtnosti. Může být fatální pro ženu i plod. Tato komplikace by měla být zahrnuta do diferenciální diagnostiky těhotných žen a žen po porodu s hemoperitoneem nejasné etiologie, nespecifickými a nevýraznými bolestmi břicha. Nutná je rychlá intervence a zástava krvácení. V případě viabilního plodu je součástí operačního výkonu císařský řez. Jak uvádí literatura, k úmrtí ženy může dojít i přes včasnou diagnostiku a chirurgickou zástavu krvácení. Prognóza pacientky, v případě těhotných žen i gravidity závisí na rychlosti stanovení diagnózy, terapeutické intervenci a na hemodynamické a hemokoagulační stabilitě.

MUDr. Petra Gloserová

Pardubická nemocnice

Porodnicko-gynekologická klinika

Kyjevská 44

532 03 Pardubice

e-mail: petra.gloserova@seznam.cz